先天性聽力損失是常見的出生缺陷[1]。聽力損失可直接導致言語、交往、認知、心理、行為和社會情感的發(fā)育遲緩。1999年我國將新生兒聽力篩查納入婦幼保健常規(guī)檢查項目,并于2004年形成《新生兒疾病篩查技術規(guī)范》在全國推廣。我國現(xiàn)行的新生兒聽力篩查策略為普遍性篩查,其步驟為兩階段篩查,即有條件地區(qū)每名正常出生新生兒于出生48 h至出院前均應予以初篩,未通過者在出生后42 d復篩,仍未通過則于出生后3個月內(nèi)轉(zhuǎn)至上級診斷機構。但兩階段篩查由于是在住院分娩及產(chǎn)后檢查完成,其假陽性率高,轉(zhuǎn)診至診斷中心的比例亦高,致使失訪率增加[2],是新生兒聽力篩查面臨的問題[3]。國際上已有學者提出三階段篩查的設想,即耳聲發(fā)射(otoacoustic emission,OAE)初篩-OAE復篩-自動聽力誘發(fā)電位(automated auditory brainstem response,AABR)再篩的方式[4, 5],或OAE初篩-OAE復篩-OAE再篩的方式[6]以降低轉(zhuǎn)診的比例,減少假陽性的心理負面影響和降低診斷費用。一些研究提示不同月齡嬰兒篩查通過率差異明顯,在發(fā)展中國家建議采用2~3月齡篩查策略[7, 8],但由于其篩查率較低故使三階段篩查策略存在爭議[9, 10]。北京市已有多年兩階段新生兒聽力篩查的經(jīng)驗,是否可在此基礎上開展三階段篩查以提高篩查效果尚無定論。為此本研究在實施新生兒聽力篩查基礎上,同步開展三階段篩查,評價兩階段與三階段篩查的成本效果。對象與方法
1. 研究對象:為2010年10月至2012年12月在北京市7家醫(yī)院(首都醫(yī)科大學附屬北京婦產(chǎn)醫(yī)院及北京市大興區(qū)婦幼保健院、豐臺醫(yī)院、中西醫(yī)結合醫(yī)院、豐臺區(qū)婦幼保健院、順義區(qū)中醫(yī)醫(yī)院、順義區(qū)婦幼保健院)出生的62 695名正常新生兒。先采用兩階段聽力篩查策略,對未通過初篩者進行復篩,記錄兩次篩查的陽性率;未通過復篩者均于3個月內(nèi)進行第三次篩查及聽力監(jiān)測,獲得兩種篩查策略的成本和效果。
2. 篩查方法:篩查機構對出生2~3 d新生兒進行OAE篩查,記錄篩查率及陽性率(未通過者/篩查者),其中未通過者于出生后42 d復篩并記錄篩查率、陽性率及失訪情況,未通過復篩者在3月齡內(nèi)到診斷中心進行第三次篩查和診斷性檢查,同樣記錄第三次篩查通過率、陽性率、失訪情況及診斷檢查結果。具體操作為先采用OAE檢查作為第三次篩查結果,再進行診斷性檢查。兒童聽力損失診斷標準為波Ⅴ反應閾值≥31 dB[11],聽力損失程度分級標準 :輕度(波Ⅴ反應閾值31~50 dB)、中度(51~70 dB)、重度(71~90 dB)和極重度(≥91 dB )[12]。
3. 成本效果分析:成本包括篩查和聽力診斷性評估成本以及家庭為此花費的交通和誤工費。篩查和診斷性成本數(shù)據(jù)來源于醫(yī)院調(diào)查,篩查一次費用為60元,診斷性評估費用為475元;交通費和誤工費數(shù)據(jù)源自采用自行設計問卷對653名2010年9月至2011年6月初篩未通過家長的問卷調(diào)查[13],其中位數(shù)分別為100元和200元。篩查一般與體檢和產(chǎn)后復查同時進行,因此可認為不額外增加交通費和誤工費。成本分為總成本和家庭負擔的成本,由于首次篩查為免費,家庭負擔成本為不含首次篩查的成本。效果包括篩查出聽力異常人數(shù)和中度以上聽力損失人數(shù) [14]。本研究未包含聽力篩查異常者后續(xù)治療的成本及效果分析。
篩查的成本效果受篩查依從率和診斷性評估的依從率影響。本研究將篩查依從率定義為初篩未通過者參加復篩的比例;將診斷依從率定義為復篩未通過者進行診斷性評估的比例。根據(jù)不同的依從率進行敏感性分析,分別計算診斷依從率50%(基于實際診斷依從率42.39%),篩查依從率取85%、90%、95%和100%時兩種篩查策略的成本效果比;以及診斷依從率80%,篩查依從率取85%、90%、95%和100%時兩種篩查策略的成本效果比。
4. 統(tǒng)計學分析:采用SPSS 16.0軟件計算問卷調(diào)查數(shù)據(jù)中交通費和誤工費中位數(shù),Excel 2007軟件計算成本效果比。結 果
1. 篩查:
(1)初篩和復篩:初篩62 695名新生兒,通過56 886例,未通過5 809例,初篩陽性率為9.30%;復篩4 933例,通過3 961例,未通過972例,復篩陽性率為19.70%。
(2)診斷性評估:972例復篩陽性者中有412例就診于指定診斷中心(首都醫(yī)科大學附屬北京同仁醫(yī)院),其中男嬰254例(61.7%),女嬰158例(38.3%),診斷依從率為42.39%。共360例復篩陽性新生兒完成聽力診斷性評估,聽力異常217例,復篩未通過聽力異常率為60.28%,中度以上聽力損失73例(33.6%),其中重度和極重度聽力損失32例(14.7%)。本次篩查人群經(jīng)診斷性評估聽力異常率為0.34%(未考慮失訪人群)。
(3)三階段篩查:到診斷中心的412例中有276例完成三階段篩查,占復篩陽性嬰幼兒的28.40%,其中通過113例,未通過163例,第三次篩查陽性率為59.06%。完成三次篩查的嬰幼兒中有238例完成診斷性檢查(38例因各種原因未完成診斷性檢查),其中未通過三階段篩查的嬰幼兒中125人完成診斷性檢查,112例聽力異常(中度以上聽力損失45例),第三次篩查未通過者聽力異常比例為89.60%(中度以上聽力損失比例占40.18%)。三階段篩查通過者113例均完成診斷性檢查,有32例聽力異常,但均為輕度。其中8例在6個月時到診斷中心復查,7例為正常,1例為輕度傳導性耳聾。
2. 成本效果分析:基于實際篩查依從率和診斷依從率計算,兩階段篩查總成本為433.67萬元,其中家庭承擔成本57.50萬元;三階段篩查總成本417.11萬元,其中家庭承擔成本40.94萬元。三階段篩查總成本低于兩階段篩查總成本。但從篩查效果分析,兩階段篩查聽力損傷者為217人(中度以上異常者73人),三階段篩查聽力損傷者為112人(中度以上異常者45人)。三階段篩查出聽力損傷人數(shù)少于兩階段篩查。以成本效果比分析,兩階段篩查每篩出一名聽力損傷者的成本為19 985元,其中家庭承擔成本2 649元;三階段篩查該項費用為37 242元,其中家庭承擔成本為3 655元。兩階段篩查每篩出一名中度以上聽力損傷者的成本為59 407元,其中家庭承擔成本為7 876元;三階段篩查該項費用為92 691元,其中家庭承擔成本為9 098元??梢娙A段篩查每篩出一名聽力損傷者的成本高于兩階段篩查(表 1)。
3. 敏感性分析:
(1)50%診斷依從率的敏感性分析:本研究診斷依從率為42.39%,篩查依從率分別為85%(目前初篩未通過復篩比例為84.9%)、90%、95%、100%,成本效果分析的結果存在差異,隨著篩查依從率的提高,三階段篩查的成本效果趨好(表 2)。如篩查依從率達到85%,三階段篩查方案每篩出一名聽力損傷者的家庭承擔成本為2 446元,低于兩階段篩查方案成本(2 693元);當篩查依從率達到95%,三階段篩查方案家庭承擔成本低于兩階段篩查方案,且總成本也低于兩階段篩查;篩查依從率如達到100%,三階段篩查方案的成本、效果和成本效果比均優(yōu)于兩階段篩查。
(2)80%診斷依從率的敏感性分析:如診斷依從率提高到80%,篩查依從率分別為85%、90%、95%、100%,成本效果分析的結果存在差異,隨著篩查依從率的提高,三階段篩查的成本效果趨好(表 3)。當篩查依從率達到85%,三階段篩查方案每篩查出一名聽力損傷者的家庭承擔成本低于兩階段篩查方案;如篩查依從率達到95%,三階段篩查方案相當?shù)募彝コ袚杀镜陀趦呻A段篩查方案,且總成本也低于兩階段篩查;如果篩查依從率達到100%,三階段篩查方案的成本、效果和成本效果比均優(yōu)于兩階段篩查。
本研究在北京市7家醫(yī)院篩查新生兒聽力異常率為0.34%,復篩依從率為84.9%,診斷依從率為42.39%。Tobe等[15]對文獻分析顯示,我國一般新生兒聽力篩查異常率為0.1%~0.6%(采用診斷率基線值為50%,敏感性為20%~95%)。研究中發(fā)現(xiàn),兩階段OAE篩查的成本效果優(yōu)于三階段。但隨著篩查依從率的提高,三階段篩查的成本效果也隨之提高,如篩查依從率達到85%,三階段篩查在減輕家庭負擔方面成本效果優(yōu)于兩階段篩查;當篩查依從率為95%,三階段篩查在減輕家庭負擔和總成本方面均優(yōu)于兩階段篩查;如篩查依從率達到100%,三階段篩查不僅在減輕經(jīng)濟負擔上有優(yōu)勢,且比兩階段篩查出的中度以上聽力損傷人數(shù)增加。以往相關文獻中關于聽力篩查策略的成本效果分析主要集中在目標人群聽力篩查和普遍聽力篩查策略間的比較。例如Huang等[16]利用2007-2009年中國8省份新生兒基本數(shù)據(jù)建立成本效果分析模型,比較目標人群聽力篩查和普遍聽力篩查策略的成本效果。結果顯示,在篩查率、診斷率和干預率較好的發(fā)達地區(qū),普遍篩查的成本效果較好,而在不發(fā)達地區(qū)則建議先使用目標人群聽力篩查策略。Tobe等[15]利用中國2009年數(shù)據(jù)建立成本效果分析模型,比較普遍篩查兩階段OAE+AABR模式和OAE模式以及目標人群篩查兩階段OAE+AABR模式和OAE模式,結果顯示篩查率、診斷率和干預率越高,普遍篩查模式成本效果越好,兩階段OAE+AABR模式成本效果越好。雖然不同研究的結果難以直接比較,但上述研究和本文均顯示篩查和診斷的依從性越好,三階段OAE篩查模式或兩階段OAE+AABR篩查模式成本效果越好。其中三階段篩查模式的成本效果受篩查率和診斷依從率影響較大。
本研究存在局限性。首先,研究對象均來自同一地區(qū)醫(yī)院,所獲得的參數(shù)受當?shù)蒯t(yī)療條件的影響;其次,研究對象未選擇到指定的復查醫(yī)院和診斷中心故缺失較多,可能對結果產(chǎn)生一定的影響;再次,研究中未分析其他的成本效果,如篩查對家庭帶來的精神壓力等因素。但研究結果仍可為聽力篩查政策的完善提供依據(jù)。此外本研究建議在篩查依從率較低時仍采用兩階段篩查的方法;在篩查依從率較高(>90%)的地區(qū)可考慮使用三階段篩查的方法。
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